난치성 간질환아에서 미주신경자극술의 임상결과

Therapeutic Outcomes of Vagus Nerve Stimulation in Intractable Childhood Epilepsy.

목적 : 난치성 간질환자의 치료를 위해 미주신경자극술(Vagal Nerve Stimulation)이 1988년 처음으로 시술된 이후, 이 시술은 간질의 새로운 치료법으로서 효과와 안정성이 인정되고 있으나, 소아간질환자에서의 본 시술에 대한 연구는 아직 많이 이루어져 있지 않다. 이에 본 연구는 난치성 간질로 미주신경자극술을 시행받은 12명의 환아를 대상으로 미주신경자극술의 효과와 안정성을 평가하고자 하였다. 방법 : 1999년 6월부터 2004년 4월까지 연세대학교 세브란스병원과 상계백병원 간질센터에서 미주신경자극술을 시행받은 환아 12명을 대상으로 임상적 소견, 발작 감소 여부, 뇌파의 변동 및 부작용의 유무 등을 의무기록을 통해 후향적으로 분석하여 미주신경자극술의 효과와 안정성을 평가하였다. 결과 : 미주신경자극술을 시행 받은 시점의 환자들의 평균연령은 9년 9개월이었다. 평균 추적기간은 21.6개월이었으며, 12명 중 5명은 12개월 이상 추적관찰이 가능하였다. 12명 중 9명은 Lennox-Gastaut증후군 환아였으며, 2명은 이차적 전신화를 동반한 부분 간질이었고, 1명은 시상하부 과오종에 의한 홍소발작 환아였다. 시술 후 3개월 경, 8명에서 기저치에 비하여 50% 이상의 발작 횟수 감소가 보였으며, 3명세서는 시술의 효과가 없었다. 50%의 발작 감소를 보인 환아 중 2명은 12개월과 24개월 후 발작빈도가 75%와 90%까지 감소하였다. 미주신경자극술에 의한 부작용으로는 쉰목소리 1례와 수면중 호흡곤란 1례, 삽입부위 감염 1례와 기계고장이 1례 있었으며, 이들 중 대부분은 자극 강도의 조절로 호전되었고, 삽입부위 감염에서는 수술적 처치가, 기계고장은 기계의 적출이 필요하였다. 발작이 완전히 소실된 2명에서 배경파의 안정과 경기파의 감소 등 뇌파상의 호전이 보였으나, 다른 환아들은 뇌파상 특이 변화가 보이지 않았다. 결론 : 본 연구에서 분석한 12명의 난치성간질환아에서 미주신경자극술은 비교적 유용한 효과를 보였고, 일시적인 부작용들은 대부분 치료의 중단 없이 조절, 회복될 수 있었다. 따라서 미주신경자극술은 소아기의 난치성 간질환자의 치료에 있어 효과적이고 안전한 보조 치료법으로 생각되며, 향후 난치성 소아 간질 환아에서 적극적인 도입이 필요하리라 사료된다.

Purpose: VNS has been used as a adjunctive treatment modality in medically intractable epilepsy patients since 1988, and is presently considered a safe and effective mode of treatment. However, its safety and efficacy in pediatric epilepsy patients have not been as well- studied. We the authors have experienced 12 pediatric patients who received VNS implantation, and evaluated the safety and efficacy of the procedure in the pediatric age group. Methods: 12 patients who received VNS implantation in Yonsei University Medical Center and Sang-gye Paik Hospital Epilepsy Center from June 1999 to April 2004 have been evaluated for clinical symptoms, presence of reduction in seizure frequency, EEG changes and side-effects after VNS implantation. Datas were analyzed retrospectively through review of clinical records, with emphasis on evaluation of effectiveness and safety of the treatment. Results: Mean age of the patients at the time of VNS implantation were 9 years 9 months (±60.5 months)(2 year 9 months-17 years 10 months). Mean duration of follow-up was 21.6 months (±23.3 months). Five patients out of twelve could be followed-up for more than 12 months. Nine out of twelve patients possessed Lennox-Gastaut syndrome, two were diagnosed as partial seizure with secondary generalization, and one patient had gelastic seizure caused by hypothalamic harmatoma. Eight patients showed more than 50% reduction in seizure frequency compared with baseline 3 months after the implantation, with two patients exhibiting complete seizure ablation. One patient showed a 25% decrease in seizure frequency, and VNS was ineffective in three patients. Among the patients with more than 50% reduction of seizures, two patients respectively showed a 75% and 90% decrease in seizure frequency at 12 months and 24 months post-operatively. One case of hoarseness, one case of dyspnea during sleep, one case of post-operative wound infection and one case of generator malfunction were noted after VNS, but most of these adverse effects improved through manipulation of output current. Wound infection necessitated surgical revision and generator failure required surgical removal of the device. EEG patterns of the two patients with complete seizure ablation exhibited marked improvement of background rhythms and reduction of epileptogenic discharges, but others did not show any significant improvement in their EEG. Conclusions: This study showed significant improvement in seizure frequencies among medically intractable pediatric epilepsy patients after VNS, and most of its adverse effects could be controlled without discontinuation of treatment. Therefore, we believe that VNS is a safe and effective treatment modality in pediatric patients with intractable epilepsy, and merits wider implementation for medically intractable epileptic children in the future.