난치성 공막염에서의 리툭시맙(Rituximab)의 치료 효과 1예 보고

A Case of a Patient with Refractory Scleritis Treated with Rituximab

목적: 통상적인 전신 스테로이드 및 면역억제제와 인플릭시맙 치료에 호전이 없던 난치성 공막염 환자에서 리툭시맙 정맥 투여의치료 효과를 경험해 이를 보고하고자 한다. 증례요약: 특이병력 없던 58세 여성이 재발성 우안 공막염으로 내원하였다. 나안시력은 양안 0.9였고 시행한 혈액검사상 cytoplasmic antineutrophil cytoplasmic antibodies (C-ANCA) 양성 소견을 보였다. 초기 경구 스테로이드 및 결막하 트리암시놀론 치료는 불충분하였고, 경구 사이클로스포린과 마이코페놀레이트를 사용하였으나 재발이 반복되었다. 인플릭시맙(5 mg/kg) 정맥 투여 3회 후 호전을 보이다 다시 재발하였다. 이후 후부 공막염으로 인한 맥락막박리 및 장액망막박리로 우안 시력저하가 발생하였다. 환자의 공막염부위 조직의 면역염색검사 결과 전반적인 B세포 침윤이 보였다. 이에 리툭시맙을 2주 간격으로 1 g씩 2회 정맥 투여하였다. 이후혈관 울혈과 염증이 크게 감소하였고, 공막염은 8개월 이상 재발 없이 잘 조절되고 있다. 결론: 기존 면역억제제 치료에 불응하는 난치성 공막염에서 리툭시맙 치료가 도움이 될 수 있다.

Purpose: We report a patient with refractory scleritis effectively treated with rituximab after ineffective, initial, conventional immunosuppressive therapy. Case summary: A 58-year-old woman with no specific medical history presented with recurrent scleritis of the right eye. Her uncorrected visual acuities in both eyes were 20/20, and a blood test for cytoplasmic antineutrophil cytoplasmic antibody (C-ANCA) was positive. Systemic and subconjunctival steroid treatments were not effective, and the scleritis recurred even after further treatment with oral cyclosporin A and mycophenolate mofetil. After intravenous administration of infliximab (5 mg/kg), slight improvement was noted, but the recurrence continued. Thereafter, the visual acuity of the right eye decreased markedly because of choroidal and serous retinal detachment caused by posterior scleritis. Immunohistochemically, the inflamed scleral tissue showed considerable B-cell infiltration. Accordingly, intravenous rituximab (1 g) was administered twice at a 2-week interval. The scleral vessel engorgement and inflammation dramatically improved, and the scleritis became well-controlled without recurrence for more than 8 months. Conclusions: Intravenous rituximab may be helpful when encountering scleritis refractory to conventional immunomodulation therapy.